Abstract
Describimos una paciente con tumores quísticos bilaterales de la pelvis. El izquierdo creció rápidamente durante el embarazo y se combinó con el derecho, cuya evolución clínica dificultó el diagnóstico. Una mujer embarazada con antecedentes de laparotomía nos fue remitida por sospecha de quistes pélvicos bilaterales. El quiste del lado izquierdo había crecido rápidamente hasta alcanzar los 27 cm de diámetro y se había fusionado con el quiste derecho, formando un gran quiste que ocupaba toda la cavidad pélvica en el tercer trimestre. Teniendo en cuenta este rápido crecimiento, se realizó una cesárea y la resección del quiste en la semana 37. El quiste resecado constaba de dos componentes: un gran quiste unilocular que contenía líquido seroso y un quiste multilocular que sugería un cistadenoma mucinoso ovárico en el ovario derecho. La pared del primero carecía en gran medida de epitelio de revestimiento, pero era parcialmente continua con el segundo epitelio mucinoso. Desde el punto de vista inmunohistoquímico, los receptores de estrógeno y progesterona eran focalmente positivos en la pared del quiste, lo que sugiere que las hormonas sexuales asociadas al embarazo pueden haber contribuido al rápido crecimiento del quiste. Diagnosticamos esta afección como un quiste de inclusión peritoneal que margina con un cistadenoma mucinoso de ovario derecho. El quiste de inclusión peritoneal debe considerarse en el diagnóstico diferencial de una masa pélvica de rápido crecimiento durante el embarazo.
1. Introducción
Los grandes tumores quísticos de la pelvis durante el embarazo son raramente observados . El tratamiento de los grandes tumores quísticos de la pelvis durante el embarazo es un reto. Los quistes de crecimiento rápido con imágenes y marcadores séricos indicativos de tumores ováricos malignos suelen incitar a los ginecólogos/obstetras a realizar una intervención quirúrgica durante el embarazo, mientras que el crecimiento únicamente rápido puede hacerles dudar de hacerlo, ya que la intervención quirúrgica durante el embarazo suele provocar un parto prematuro.
Un quiste de inclusión se refiere a la inclusión de líquido seroso en la cavidad peritoneal cerrada. La laparotomía, la endometriosis y la infección abdominal se han señalado como causas de este quiste . Los quistes ocurren con mayor frecuencia en pacientes menores de 50 años (92%; 23/25) . Además, se ha informado de que un agonista de la hormona liberadora de gonadotropina y los anticonceptivos orales disminuyen su tamaño, lo que sugiere que las hormonas sexuales pueden promover la secreción de líquido, ampliando así el quiste de inclusión. Hasta donde sabemos, sólo ha habido unos pocos informes de quistes de inclusión durante el embarazo. Además, no ha habido ningún informe previo de un quiste de inclusión pélvico de rápido crecimiento durante el embarazo.
Experimentamos un caso de tumor quístico pélvico de rápido crecimiento durante el embarazo. Especulamos que el quiste de inclusión peritoneal había crecido rápidamente durante el embarazo bajo las hormonas sexuales asociadas al embarazo.
2. Informe del caso
Una mujer embarazada de 24 años (G2P1) fue remitida a nosotros debido a la sospecha de quistes ováricos bilaterales a las 8 semanas de gestación. Había sido sometida a cistectomía ovárica en dos ocasiones mediante cirugía abierta: cistectomía ovárica izquierda y derecha por teratoma quístico maduro y cistadenoma mucinoso, respectivamente. No tenía antecedentes médicos adicionales ni antecedentes médicos familiares. La ecografía transvaginal y la resonancia magnética (RM) (Figuras 1(a) y 1(b)) revelaron dos quistes pélvicos. El quiste unilocular del lado izquierdo tenía 9 cm de diámetro. El quiste multilocular del lado derecho tenía 5 cm de diámetro. Diagnosticamos esta condición como quistes ováricos bilaterales.
Aunque los niveles séricos de los marcadores tumorales (CA125, CA19-9 y CEA) eran normales para una mujer embarazada, considerando el gran tamaño del quiste, se intentó la resección del quiste a las 14 semanas; sin embargo, se convirtió en laparotomía con sonda. La marcada adherencia alrededor de los quistes, el útero posterior y la bolsa de Douglas imposibilitó la resección del quiste, ya que la adhesiolisis extensa puede causar daños uterinos y también contracciones uterinas después de la cirugía. El examen macroscópico no reveló lesiones metastásicas ni inflamación de los ganglios linfáticos. La citología del líquido abdominal no reveló células malignas.
A las 32 semanas de gestación, la RMN reveló que el tamaño del quiste del lado izquierdo había aumentado a 27 cm de diámetro (Figuras 1(c) y 1(d)), aunque estaba asintomática. Como se muestra en la figura 1(c), el quiste multilocular del lado derecho se acercó mucho al quiste monocítico izquierdo. En esta etapa, el gran quiste monocítico izquierdo parecía fusionarse con el quiste multilocular derecho, más pequeño, formando un gran quiste que ocupaba toda la cavidad pélvica, lo que fue confirmado posteriormente por los hallazgos laparoscópicos.
Este gran quiste no mostraba partes sólidas ni crecimiento papilar. Los niveles séricos de los marcadores tumorales permanecieron normales. No se pudo descartar un tumor ovárico maligno, pero se consideró menos probable. Sopesamos los méritos y los deméritos entre la relaparotomía para la resección del tumor durante el embarazo y un enfoque de espera durante varias semanas; es probable que la primera requiera una adhesiolisis extensa y puede causar un parto prematuro. Nos decidimos por esta última estrategia, ya que la resección debe realizarse en caso de aumento de tamaño o de imágenes indicativas de malignidad. El feto se desarrolló normalmente sin restricción del crecimiento fetal.
La cesárea y la resección del tumor se realizaron a las 37+4 semanas de gestación, dando lugar a un bebé varón de 3,012 g con una puntuación de Apgar de 8/9 a 1/5 minutos, respectivamente. El bebé no presentaba anomalías congénitas. Tras la realización de la cesárea, rompimos la pared de este gran quiste, con cuidado de evitar que el contenido del quiste entrara en la cavidad abdominal. Se drenó una gran cantidad de líquido seroso. Este gran quiste era un quiste multiquístico (5 cm), considerado como el quiste ovárico multiquístico derecho que se había observado desde el primer trimestre. La pared del gran quiste mostraba una marcada adherencia a la cavidad peritoneal periférica. Lo resecamos lo más ampliamente posible junto con la salpingooforectomía derecha (Figuras 2(a) y 2(b)). El ovario izquierdo era macroscópicamente normal, por lo que no había evidencia del tumor de ovario izquierdo. El tumor resecado consistía en un gran quiste unilocular con líquido seroso y un cistadenoma mucinoso (Figuras 3(a) y 3(c)). En el primero, el epitelio de revestimiento estaba ausente en muchas partes (figura 3(b)) y el epitelio mucinoso se encontraba ocasionalmente en continuidad con la pared del quiste del segundo (cistadenoma de ovario derecho). No se encontraron células malignas en la muestra resecada. La inmunohistoquímica reveló una tinción focalmente positiva para los receptores de estrógeno y progesterona en la pared del quiste resecado (Figuras 3(d) y 3(e)). A los 12 meses del parto, el ovario izquierdo seguía siendo normal y el quiste de retención no reaparecía. Se obtuvo un consentimiento informado para este informe de esta paciente.
(a)
(b)
(a)
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Intrahallazgos operatorios durante la cesárea (CS) y la resección del tumor a las 37 semanas de gestación. (a) El gran quiste (flecha) se encuentra en los lados dorsal y caudal del útero (estrella) tras la CS. (b) La gran pared del quiste (flecha) es adyacente al tumor ovárico multiquístico derecho (cabeza de flecha). Se resecó el anexo derecho y una parte de la pared del quiste. La pared del gran quiste era gruesa y débil, lo que sugiere una degeneración. Útero (flechas dobles).
3. Discusión
Aquí, reportamos quistes pélvicos bilaterales, en los cuales el izquierdo creció rápidamente durante el embarazo y se fusionó con el tumor quístico derecho. El examen histológico reveló un gran quiste que contenía líquido seroso y un cistadenoma mucinoso, sin que ambos mostraran células malignas. Para explicar la evolución clínica y la histogénesis de este tumor, especulamos lo siguiente: originalmente, había un quiste seroso izquierdo (9 cm) (posiblemente un quiste de inclusión) y un cistadenoma mucinoso de ovario derecho (5 cm). El primer quiste de inclusión se fusionó con el segundo (un cistadenoma mucinoso), dando lugar a este único tumor compuesto.
Los quistes de inclusión pueden formarse de la siguiente manera: se forma una cavidad cerrada tras una intervención quirúrgica abdominal o pélvica o su inflamación, se segrega líquido de la superficie ovárica o de la pared del quiste, y la producción de líquido aumenta, superando su absorción, dando lugar a un gran quiste que contiene líquido . En el presente caso, puede haberse desarrollado un quiste de inclusión en un espacio creado por las dos cirugías anteriores. Este quiste, que tenía 9 cm de diámetro en el primer trimestre, aumentó de tamaño con la progresión de la gestación, posiblemente relacionado con el aumento de la secreción de hormonas sexuales durante el embarazo. La pared de este quiste de inclusión era positiva para los receptores de estrógeno y progesterona y, por tanto, la producción de líquido puede haber aumentado. Durante la progresión del quiste, puede haber involucrado al cistadenoma mucinoso de ovario derecho preexistente. Así, esto dio lugar a un tumor compuesto formado por un gran quiste seroso (quiste de inclusión) y un cistadenoma mucinoso (ovario derecho) (figura 4). El epitelio superficial del ovario, que se desarrolla en un quiste de inclusión, puede haber segregado también líquido en la cavidad cerrada del quiste de inclusión. Esta progresión puede explicar el curso clínico actual.
Presentación esquemática del agrandamiento del quiste de inclusión. (a) A las 9 semanas, el cistadenoma mucinoso derecho y el quiste izquierdo (posteriormente diagnosticado como quiste de inclusión) existían de forma independiente. (b) Durante la progresión de la gestación, el quiste de inclusión aumentó de tamaño. El quiste ovárico derecho y el quiste de inclusión se acercaron. (c) Finalmente, el quiste de ovario derecho se involucró en el quiste de inclusión. Se observaron células productoras de mucina principalmente en el lado cercano del quiste ovárico derecho. La pared del quiste de inclusión estaba en gran parte destruida debido a la inflamación, lo que dificultó la realización de un examen histológico detallado como la confirmación de células mesoteliales en la pared del quiste de inclusión.
Una incoherencia con este escenario propuesto puede ser que no pudimos detectar células mesoteliales típicas en la cavidad del quiste. La cavidad del quiste estaba parcialmente cubierta por células productoras de mucina. Esto puede deberse a que las células productoras de mucina se incorporaron al gran quiste de inclusión durante la fusión de las dos masas. La adherencia de la pared del gran quiste era marcada y, por lo tanto, algunas de sus partes no pudieron ser extraídas. Esto puede haber dificultado la confirmación de células mesoteliales típicas en la pared del quiste. Creemos que la falta de confirmación de células mesoteliales histológicamente evidentes en la pared del quiste no refuta nuestro escenario sugerido, teniendo en cuenta la dificultad de confirmar los hallazgos histológicos.
La historia de múltiples cirugías abdominales y un aumento de la secreción de hormonas sexuales durante el embarazo no son específicos de esta paciente. No sabemos por qué este quiste de inclusión mostró un rápido crecimiento. Una posible razón es que la laparotomía durante el embarazo puede haber causado una inflamación adicional en el lugar, aumentando aún más la tensión del tejido circundante y aumentando la producción de líquido. Sin embargo, incluso si este fuera el caso, la laparotomía seguiría siendo inevitable, aunque a la larga pueda conducir a una laparotomía con sonda. Los resultados basados en un solo caso no pueden llevar a una conclusión. Sin embargo, sugerimos que el quiste de inclusión peritoneal debe considerarse en el diagnóstico diferencial de una masa pélvica de rápido crecimiento durante el embarazo, especialmente cuando la paciente tiene un riesgo asociado, como los antecedentes de múltiples cirugías abdominales o de laparotomía durante el embarazo.
Consentimiento
Se obtuvo el consentimiento informado de la paciente para informar. Se preserva el anonimato del paciente.
Conflictos de intereses
Los autores declaran no tener conflictos de intereses.