Abstract
Kuvaamme potilaan, jolla oli molemminpuolinen lantion kystinen kasvain. Vasen kasvoi nopeasti raskauden aikana ja yhdistyi oikeaan, jonka kliininen kulku vaikeutti diagnoosia. Raskaana oleva nainen, jolla oli aiemmin ollut laparotomia, ohjattiin meille lantion molemminpuolisten kystien epäilyn vuoksi. Vasemmanpuoleinen kysta oli kasvanut nopeasti halkaisijaltaan 27 senttimetriin ja yhdistynyt oikeanpuoleiseen kystaan muodostaen suuren, koko lantionontelon täyttävän kystan kolmannella raskauskolmanneksella. Nopean kasvun vuoksi keisarinleikkaus ja kystan poisto tehtiin 37. raskausviikolla. Poistettu kysta koostui kahdesta osasta: suuresta yksisoluisesta kystasta, joka sisälsi seeruminestettä, ja monisoluisesta kystasta, joka viittasi munasarjojen limakystadenoomaan oikeassa munasarjassa. Ensimmäisen kystan seinämästä puuttui suurelta osin limakalvoepiteeli, mutta se oli osittain jatkuva jälkimmäisen limakalvoepiteelin kanssa. Immunohistokemiallisesti estrogeeni- ja progesteronireseptorit olivat kystan seinämässä paikoitellen positiivisia, mikä viittaa siihen, että raskauteen liittyvät sukupuolihormonit ovat saattaneet vaikuttaa kystan nopeaan kasvuun. Diagnosoimme tämän tilan peritoneaaliseksi inkluusiokystaksi, joka rajautuu oikean munasarjan mukiinikystadenoomaan. Peritoneaalinen inkluusiokysta tulisi ottaa huomioon raskauden aikana nopeasti kasvavan lantion massan erotusdiagnostiikassa.
1. Johdanto
Lantion suuria kystisiä kasvaimia raskauden aikana havaitaan harvoin . Lantion suurten kystisten kasvainten hoito raskauden aikana on haastavaa. Nopeasti kasvavat kystat, joiden kuvat ja seerumin merkkiaineet viittaavat pahanlaatuisiin munasarjakasvaimiin, yllyttävät yleensä synnytyslääkäreitä/gynekologeja suorittamaan leikkauksen raskauden aikana, kun taas pelkkä nopea kasvu saattaa saada heidät epäröimään, koska leikkaus raskauden aikana johtaa usein ennenaikaiseen synnytykseen .
Inkluusiokysta tarkoittaa seroosinesteen sulkeutumista suljettuun vatsaonteloon. Laparotomia, endometrioosi ja vatsaontelon infektio on raportoitu tämän kystan syinä . Kystia esiintyy useimmiten alle 50-vuotiailla potilailla (92 %; 23/25) . Lisäksi gonadotropiinia vapauttavan hormonin agonistin ja suun kautta otettavien ehkäisyvalmisteiden on raportoitu pienentävän niiden kokoa , mikä viittaa siihen, että sukupuolihormonit voivat edistää nesteen eritystä ja siten suurentaa inkluusiokystaa . Tietojemme mukaan raskaudenaikaisia inkluusiokystia on raportoitu vain vähän . Lisäksi ei ole aiemmin raportoitu nopeasti kasvavasta lantion inkluusiokystasta raskauden aikana.
Meillä oli tapaus nopeasti kasvavasta lantion kystisesta kasvaimesta raskauden aikana. Spekuloimme, että vatsakalvon inkluusiokysta oli kasvanut nopeasti raskauden aikana raskauteen liittyvien sukupuolihormonien vaikutuksesta.
2. Tapausselostus
24-vuotias raskaana oleva nainen (G2P1) ohjattiin meille epäiltyjen molemminpuolisten munasarjakystien vuoksi 8 raskausviikolla. Hänelle oli tehty kaksi kertaa munasarjojen kystektomia avoleikkauksessa: vasemman ja oikean munasarjan kystektomia kypsien kystisten teratomien ja mukinoosien kystadenoomien vuoksi. Hänellä ei ollut muuta sairaushistoriaa tai suvussa esiintyvää sairaushistoriaa. Transvaginaalisessa ultraäänitutkimuksessa ja magneettikuvauksessa (kuvat 1(a) ja 1(b)) havaittiin kaksi lantion kystaa. Vasemmanpuoleinen yksipuolinen kysta oli halkaisijaltaan 9 cm. Oikeanpuoleinen multilokulaarinen kysta oli halkaisijaltaan 5 cm. Diagnosoimme tämän tilan molemminpuolisiksi munasarjakystoiksi.
Vaikka seerumin kasvainmerkkiaineiden (CA125, CA19-9 ja CEA) pitoisuudet olivat normaalit raskaana olevalle naiselle, ottaen huomioon kystan suuren koon, kystan resektio yritettiin tehdä 14 viikolla; se kuitenkin muutettiin sondilaparotomiaksi. Merkittävä adheesio kystan, kohdun takaosan ja Douglasin pussin ympärillä teki kystan resektion mahdottomaksi, koska laaja adheesiolyysi voi aiheuttaa kohdun vaurioita ja myös kohdun supistuksia leikkauksen jälkeen. Bruttotutkimuksissa ei havaittu etäpesäkkeitä tai imusolmukkeiden turvotusta. Vatsanesteen sytologiassa ei havaittu pahanlaatuisia soluja.
Kahdellakymmenennelläkahdeksannella raskausviikolla magneettikuvaus osoitti, että vasemmanpuoleisen kystan koko oli kasvanut halkaisijaltaan 27 senttimetriin (kuvat 1(c) ja 1(d)), vaikka hän oli oireeton. Kuten kuvassa 1(c) näkyy, oikeanpuoleinen multilokulaarinen kysta tuli hyvin lähelle vasenta monosyyttistä kystaa. Tässä vaiheessa vasen suuri monosyyttinen kysta näytti sulautuvan pienempään oikeanpuoleiseen multilokulaariseen kystaan muodostaen koko lantionontelon kattavan suuren kystan, mikä vahvistettiin myöhemmin laparoskopialöydöksillä.
Tässä suuressa kystassa ei näkynyt kiinteää osaa tai papillaarista kasvua. Seerumin kasvainmerkkiainepitoisuudet pysyivät normaaleina. Pahanlaatuista munasarjakasvainta ei voitu sulkea pois, mutta sitä pidettiin vähemmän todennäköisenä. Punnitsimme ansioita ja haittoja kasvaimen resektioon raskauden aikana tehtävän relaparotomian ja useiden viikkojen odottelun välillä; ensin mainittu vaatii todennäköisesti laajaa adhesiolyysiä ja voi aiheuttaa ennenaikaisen synnytyksen. Päädyimme jälkimmäiseen strategiaan, koska resektio olisi tehtävä, jos kasvain suurenee tai jos kuvissa näkyy pahanlaatuisuuteen viittaavia merkkejä. Sikiö kehittyi normaalisti ilman sikiön kasvun rajoittumista.
Keisarinleikkaus ja kasvaimen resektio suoritettiin 37+4 raskausviikolla, ja tuloksena oli 3,012 g:n painoinen urospuolinen lapsi, jonka Apgar-pisteet olivat 8/9 1/5 minuutin kohdalla. Lapsella ei ollut synnynnäisiä poikkeavuuksia. Keisarinleikkauksen suorittamisen jälkeen repäisimme tämän suuren kystan seinämän ja varoittelimme, ettei kystan sisältö pääse vatsaonteloon. Suuri määrä seeruminestettä tyhjennettiin. Tämä suuri kysta oli monikystinen kysta (5 cm), jota pidettiin oikeanpuoleisena monikystisenä munasarjakystana, joka oli havaittu ensimmäisestä raskauskolmanneksesta lähtien. Suuren kystan seinämä oli selvästi kiinni perifeerisessä vatsaontelossa. Leikkasimme sen mahdollisimman laajalta alueelta ja teimme samalla oikeanpuoleisen salpingo-oophorektomian (kuvat 2(a) ja 2(b)). Vasen munasarja oli makroskooppisesti normaali, joten vasemmanpuoleisesta munasarjakasvaimesta ei ollut viitteitä. Poistettu kasvain koostui suuresta unilokulaarisesta kystasta, jossa oli seroottista nestettä, ja mucinoottisesta kystadenoomasta (kuvat 3(a) ja 3(c)). Ensin mainitussa kasvaimessa limakalvoepiteeli puuttui monista osista (kuva 3(b)), ja jälkimmäisessä kasvaimessa (oikean munasarjan kystadenooma) limakalvoepiteeli oli toisinaan jatkuvassa yhteydessä kystan seinämän kanssa. Resekoidusta näytteestä ei löytynyt pahanlaatuisia soluja. Immunohistokemiassa havaittiin estrogeeni- ja progesteronireseptorien positiivinen värjäytyminen resekoidun kystan seinämässä (kuvat 3(d) ja 3(e)). 12 kuukauden kuluttua synnytyksestä vasen munasarja pysyi normaalina, eikä retentiokysta uusiutunut. Potilaalta saatiin tietoinen suostumus tätä raportointia varten.
(a)
(b)
(a)
(b)
Intral-operatiiviset löydökset keisarinleikkauksen (CS) ja kasvaimen resektion aikana 37 raskausviikolla. (a) Suuri kysta (nuoli) on kohdun (tähti) dorsaali- ja kaudaalipuolella CS:n jälkeen. (b) Suuri kystan seinämä (nuoli) on oikeanpuoleisen multikystisen munasarjakasvaimen (nuolenkärki) vieressä. Resekoitiin oikea adnexa ja osa kystan seinämästä. Suuren kystan seinämä oli karkea ja heikko, mikä viittasi rappeutumiseen. Kohtu (kaksoisnuolet).
3. Keskustelu
Tässä raportoimme molemminpuolisesta lantion kystasta, jossa vasen kasvoi nopeasti raskauden aikana ja yhdistyi oikean kystisen kasvaimen kanssa. Histologisessa tutkimuksessa paljastui suuri kysta, joka sisälsi seroosista nestettä, ja limakalvomainen kystadenooma, jossa kummassakaan ei ollut pahanlaatuisia soluja. Selittääksemme tämän kasvaimen kliinistä kulkua ja histogeneesiä spekuloimme seuraavasti: alun perin vasemmalla puolella oli seroottinen kysta (9 cm) (mahdollisesti inkluusiokysta) ja oikealla puolella munasarjojen mukiininen kystadenooma (5 cm). Edellinen inkluusiokysta yhdistyi jälkimmäiseen (mukiininen kystadenooma), jolloin syntyi tämä ainutlaatuinen komposiittikasvain.
Inkluusiokystat voivat muodostua seuraavasti: suljettu ontelo muodostuu vatsa- tai lantioleikkauksen tai sen aiheuttaman tulehduksen seurauksena, munasarjojen pinnalta tai kystan seinämästä erittyy nestettä, ja nestetuotanto lisääntyy ylittäen nesteen imeytymisen, jolloin syntyy suuri nestettä sisältävä kysta . Tässä tapauksessa inkluusiokysta on saattanut kehittyä kahden edellisen leikkauksen aiheuttamaan tilaan. Kysta oli halkaisijaltaan 9 cm ensimmäisellä raskauskolmanneksella, mutta sen koko kasvoi raskauden edetessä, mikä liittyi mahdollisesti lisääntyneeseen sukupuolihormonien eritykseen raskauden aikana. Tämän kystan seinämä oli positiivinen estrogeeni- ja progesteronireseptoreiden suhteen, ja näin ollen nesteen tuotanto on saattanut lisääntyä. Kystan etenemisen aikana se on saattanut liittyä jo olemassa olevaan oikeanpuoleiseen munasarjojen limakalvokystadenoomaan. Näin ollen syntyi yhdistelmäkasvain, joka koostui suuresta seroottisesta kystasta (inkluusiokysta) ja limaisesta kystadenoomasta (oikea munasarja) (kuva 4). Inkluusiokystassa kehittynyt munasarjojen pintaepiteeli on voinut erittää nestettä myös inkluusiokystan suljettuun onteloon. Tämä eteneminen saattaa selittää nykyisen kliinisen kulun.
Skeemallinen esitys inkluusiokystan laajentumisesta. (a) Yhdeksän viikon kohdalla oikeanpuoleinen limakystadenooma ja vasemmanpuoleinen kysta (joka myöhemmin diagnosoitiin inkluusiokystaksi) olivat olemassa toisistaan riippumatta. (b) Raskauden edetessä inkluusiokysta suureni. Oikea munasarjakysta ja inkluusiokysta tulivat lähelle toisiaan. (c) Lopulta oikea munasarjakysta oli mukana inkluusiokystassa. Mysiiniä tuottavia soluja havaittiin pääasiassa oikean munasarjakystan läheisellä puolella. Inkluusiokystan seinämä oli suurelta osin tuhoutunut tulehduksen vuoksi, mikä vaikeutti yksityiskohtaista histologista tutkimusta, kuten mesoteelisolujen varmistamista inkluusiokystan seinämässä.
Yksi epäjohdonmukaisuudeksi tämän ehdotetun skenaarion kanssa saattaa muodostua se, että emme pystyneet havaitsemaan tyypillisiä mesoteelisoluja kystan ontelossa. Kystaontelo oli osittain peitetty limaa tuottavilla soluilla. Tämä on saattanut johtua siitä, että mukiinia tuottavat solut ovat sulautuneet suureen inkluusiokystaan näiden kahden massan yhdistyessä. Suuren kystan seinämän kiinnittyminen oli merkittävää, joten joitakin sen osia ei voitu poistaa. Tämä on saattanut vaikeuttaa kystan seinämän tyypillisten mesoteelisolujen varmistamista. Mielestämme se, että histologisesti ilmeisten mesoteelisolujen vahvistamisen puute kystan seinämässä ei kumoa ehdotettua skenaariotamme, kun otetaan huomioon histologisten löydösten vahvistamisen vaikeus.
Historiaan liittyvät useat vatsaontelon leikkaukset ja lisääntynyt sukupuolihormonien eritys raskauden aikana eivät ole tälle potilaalle ominaisia. Emme tiedä, miksi tämä inkluusiokysta osoitti nopeaa kasvua. Yksi mahdollinen syy on se, että raskauden aikainen laparotomia on saattanut aiheuttaa paikalle lisätulehduksen, mikä on lisännyt ympäröivän kudoksen jännitystä entisestään ja lisännyt nesteen tuotantoa. Vaikka näin olisikin, laparotomia jäisi kuitenkin väistämättömäksi, vaikka se saattaisikin lopulta johtaa sondilaparotomiaan. Yksittäiseen tapaukseen perustuvista havainnoista ei voida tehdä johtopäätöksiä. Ehdotamme kuitenkin, että peritoneaalinen inkluusiokysta tulisi ottaa huomioon raskauden aikana nopeasti kasvavan lantionpohjan massan erotusdiagnostiikassa, erityisesti silloin, kun potilaalla on siihen liittyviä riskejä, kuten aiemmat useat vatsaontelon leikkaukset tai laparotomia raskauden aikana.
Suostumus
Potilaalta saatiin informoitu suostumus raportointia varten. Potilaan anonymiteetti on säilytetty.
Interressiristiriidat
Tekijät eivät ilmoita eturistiriitoja.