Abstract
Descriem o pacientă cu tumori chistice bilaterale ale pelvisului. Cea stângă a crescut rapid în timpul sarcinii și s-a combinat cu cea dreaptă, a cărei evoluție clinică a făcut dificil diagnosticul. O femeie însărcinată cu antecedente de laparotomie a fost trimisă la noi din cauza suspiciunii de chisturi pelviene bilaterale. Chistul din partea stângă crescuse rapid până la 27 cm în diametru și se combinase cu chistul drept, formând un chist mare care ocupa întreaga cavitate pelviană în al treilea trimestru. Având în vedere această creștere rapidă, s-a efectuat o cezariană și rezecția chistului la a 37-a săptămână. Chistul rezecat era format din două componente: un chist unilocular mare care conținea lichid seros și un chist multilocular care sugera un chistadenom ovarian mucinos în ovarul drept. Peretele primului era în mare parte lipsit de epiteliu de căptușeală, dar era parțial continuu cu cel de-al doilea epiteliu mucinos. Din punct de vedere imunohistochimic, receptorii de estrogen și progesteron au fost focal pozitivi în peretele chistului, sugerând că hormonii sexuali asociați cu sarcina ar fi putut contribui la creșterea rapidă a chistului. Am diagnosticat această afecțiune ca fiind un chist de incluziune peritoneală care se mărginește cu un cistadenom mucinos ovarian drept. Chistul de incluziune peritoneală trebuie luat în considerare în diagnosticul diferențial al unei mase pelviene cu creștere rapidă în timpul sarcinii.
1. Introducere
Tumorile chistice mari ale pelvisului în timpul sarcinii sunt rareori observate . Tratamentul tumorilor chistice mari ale pelvisului în timpul sarcinii este o provocare. Chisturile cu creștere rapidă cu imagini și markeri serici indicativi de tumori ovariene maligne determină de obicei obstetricienii/ginecologii să efectueze o intervenție chirurgicală în timpul sarcinii, în timp ce numai creșterea rapidă îi poate face să ezite să facă acest lucru, deoarece intervenția chirurgicală în timpul sarcinii are ca rezultat frecvent nașterea prematură .
Un chist de incluziune se referă la includerea de lichid seros în cavitatea peritoneală închisă. Laparotomia, endometrioza și infecția abdominală au fost raportate ca fiind cauze ale acestui chist . Chisturile apar cel mai frecvent la pacienții cu vârsta mai mică de 50 de ani (92%; 23/25) . În plus, s-a raportat că un agonist al hormonului de eliberare a gonadotropinei și anticoncepționalele orale reduc dimensiunea lor , sugerând că hormonii sexuali pot promova secreția de lichid, mărind astfel chistul de incluziune . După cunoștințele noastre, au existat doar câteva rapoarte de chisturi de incluziune în timpul sarcinii . Mai mult, nu a existat nicio raportare anterioară a unui chist de incluziune pelvină cu creștere rapidă în timpul sarcinii.
Am experimentat un caz de tumoare chistică pelvină cu creștere rapidă în timpul sarcinii. Speculăm că chistul de incluziune peritoneală a crescut rapid în timpul sarcinii sub acțiunea hormonilor sexuali asociați sarcinii.
2. Raport de caz
O femeie însărcinată în vârstă de 24 de ani (G2P1) a fost trimisă la noi din cauza suspiciunii de chisturi ovariene bilaterale la 8 săptămâni de gestație. Ea fusese supusă de două ori unei cistectomii ovariene în cadrul unei intervenții chirurgicale deschise: cistectomie ovariană stângă și dreaptă pentru teratom chistic matur și, respectiv, cistadenom mucinos. Nu avea antecedente medicale suplimentare sau antecedente medicale familiale. Ecografia transvaginală și imagistica prin rezonanță magnetică (IRM) (figurile 1(a) și 1(b)) au evidențiat două chisturi pelviene. Chistul unilocular din partea stângă avea un diametru de 9 cm. Chistul multilocular din partea dreaptă avea un diametru de 5 cm. Am diagnosticat această afecțiune ca fiind chisturi ovariene bilaterale.
Deși nivelurile serice ale markerilor tumorali (CA125, CA19-9 și CEA) au fost normale pentru o femeie însărcinată, având în vedere dimensiunea mare a chistului, s-a încercat rezecția chistului la 14 săptămâni; cu toate acestea, a fost transformată în laparotomie cu sondă. Adeziunea marcată în jurul chisturilor, a uterului posterior și a pungii lui Douglas a făcut imposibilă rezecția chisturilor, deoarece o adezioliză extinsă poate provoca leziuni uterine și, de asemenea, contracții uterine după operație. Examinările grosiere nu au evidențiat leziuni metastatice sau tumefacții ganglionare limfatice. Citologia lichidului abdominal nu a evidențiat nicio celulă malignă.
La 32 de săptămâni de gestație, IRM a arătat că dimensiunea chistului din partea stângă a crescut la 27 cm în diametru [figurile 1(c) și 1(d)], deși era asimptomatică. După cum se arată în figura 1(c), chistul multilocular din partea dreaptă a devenit foarte apropiat de chistul monocitic stâng. În acest stadiu, chistul monocitic mare din stânga părea să fuzioneze cu chistul multilocular mai mic din dreapta, formând un chist mare care ocupa întreaga cavitate pelviană, ceea ce a fost confirmat ulterior prin constatări laparoscopice.
Acest chist mare nu a prezentat nicio parte solidă sau creștere papilară. Nivelurile serice ale markerilor tumorali au rămas normale. Tumora ovariană malignă nu a putut fi exclusă, dar a fost considerată mai puțin probabilă. Am cântărit meritele și demeritele între o relaparotomie pentru rezecția tumorii în timpul sarcinii și o abordare de așteptare timp de câteva săptămâni; prima este probabil să necesite o adezioliză extensivă și poate provoca naștere prematură. Am optat pentru cea de-a doua strategie, deoarece rezecția ar trebui efectuată în cazul unei creșteri a dimensiunii sau a unor imagini indicative de malignitate. Fătul s-a dezvoltat normal, fără restricție de creștere fetală.
Cezariana și rezecția tumorii au fost efectuate la 37+4 săptămâni de gestație, dând naștere unui nou-născut de sex masculin de 3,012 g cu scor Apgar 8/9 la 1/5 minute, respectiv. Bebelușul nu a prezentat anomalii congenitale. După finalizarea operației de cezariană, am rupt peretele acestui chist mare, având grijă să evităm intrarea conținutului chistului în cavitatea abdominală. O cantitate mare de lichid seros a fost drenată. Acest chist mare era un chist plurichistic (5 cm), considerat a fi chistul ovarian plurichistic drept care fusese observat încă din primul trimestru. Peretele chistului mare prezenta o aderență marcată la cavitatea peritoneală periferică. L-am rezecat cât mai larg posibil împreună cu o salpingo-ooforectomie dreaptă (figurile 2(a) și 2(b)). Ovarul stâng a fost normal din punct de vedere macroscopic și, prin urmare, nu a existat nicio dovadă a tumorii ovariene stângi. Tumora rezecată era formată dintr-un chist unilocular mare cu lichid seros și un cistadenom mucinos [Figurile 3(a) și 3(c)]. În primul caz, epiteliul de căptușeală era absent în multe părți [Figura 3(b)], iar epiteliul mucinos a fost găsit ocazional în continuitate cu peretele chistului din cel de-al doilea (cistadenom ovarian drept). Nu s-au găsit celule maligne în specimenul rezecat. Imunohistochimia a evidențiat o colorare focală pozitivă pentru receptorii de estrogen și progesteron pe peretele chistului rezecat [figurile 3(d) și 3(e)]. La 12 luni de la naștere, ovarul stâng a rămas normal, iar chistul de retenție nu a recidivat. Un consimțământ în cunoștință de cauză pentru această raportare a fost obținut de la această pacientă.
(a)
(b)
(a)
(b)
Întra-constatări operatorii în timpul operației de cezariană (CS) și rezecția tumorii la 37 de săptămâni de gestație. (a) Chistul mare (săgeată) se află pe fețele dorsală și caudală ale uterului (stea) în urma CS. (b) Peretele chistului mare (săgeată) este adiacent tumorii ovariene multichistice drepte (cap de săgeată). Am rezecat anexa dreaptă și o parte din peretele chistului. Peretele chistului mare era grosier și slab, sugerând o degenerare. Uterul (săgeți duble).
3. Discuție
În acest caz, raportăm chisturi pelviene bilaterale, în care cel stâng a crescut rapid în timpul sarcinii și a fuzionat cu tumora chistică dreaptă. Examenul histologic a evidențiat un chist mare care conține lichid seros și un cistadenom mucinos, ambele neprezentând celule maligne. Pentru a explica evoluția clinică și histogeneza acestei tumori, am speculat după cum urmează: inițial, a existat un chist seros stâng (9 cm) (posibil un chist de incluziune) și un cistadenom mucinos ovarian drept (5 cm). Primul chist de incluziune a fuzionat cu cel de-al doilea (un cistadenom mucinos), rezultând această tumoră compozită unică.
Chisturile de incluziune se pot forma după cum urmează: o cavitate închisă se formează în urma unei intervenții chirurgicale abdominale sau pelviene sau a inflamației acesteia, lichidul este secretat de pe suprafața ovariană sau de pe peretele chistului, iar producția de lichid crește, depășind absorbția acestuia, ceea ce duce la un chist mare care conține lichid . În cazul de față, este posibil ca un chist de incluziune să se fi dezvoltat într-un spațiu creat de cele două intervenții chirurgicale anterioare. Acest chist, după ce a avut un diametru de 9 cm în primul trimestru, a crescut în dimensiune odată cu evoluția gestației, posibil legat de secreția crescută de hormoni sexuali în timpul sarcinii. Peretele acestui chist de incluziune a fost pozitiv pentru receptorii de estrogen și progesteron și, prin urmare, este posibil ca producția de lichid să fi crescut. În timpul progresiei chistului, este posibil ca acesta să fi implicat cistadenomul mucinos preexistent din ovarul drept. Astfel, a rezultat o tumoră compozită formată dintr-un chist seros mare (chist de incluziune) și un cistadenom mucinos (ovarul drept) (Figura 4). Este posibil ca epiteliul ovarian de suprafață, care se dezvoltă într-un chist de incluziune, să fi secretat, de asemenea, lichid în cavitatea închisă a chistului de incluziune. Această evoluție poate explica evoluția clinică actuală.
Prezentare schematică a extinderii chistului de incluziune. (a) La 9 săptămâni, cistadenomul mucinos drept și chistul stâng (diagnosticat ulterior ca chist de incluziune) existau independent. (b) În timpul evoluției gestației, chistul de incluziune a devenit mai mare. Chistul ovarian drept și chistul de incluziune au devenit apropiate. (c) În cele din urmă, chistul ovarian drept a fost implicat în chistul de incluziune. Celulele producătoare de mucină au fost observate în principal pe partea apropiată a chistului ovarian drept. Peretele chistului de incluziune a fost în mare parte distrus din cauza inflamației, ceea ce a făcut dificilă efectuarea unei examinări histologice detaliate, cum ar fi confirmarea celulelor mezoteliale în peretele chistului de incluziune.
O neconcordanță cu acest scenariu propus poate fi faptul că nu am putut detecta celule mezoteliale tipice în cavitatea chistului. Cavitatea chistului a fost parțial acoperită de celule producătoare de mucină. Acest lucru ar fi putut rezulta din faptul că celulele producătoare de mucină au fost încorporate cu chistul de incluziune mare în timpul fuzionării celor două mase. Aderarea peretelui chistului mare a fost marcată și, astfel, unele dintre părțile sale nu au putut fi îndepărtate. Este posibil ca acest lucru să fi făcut dificilă confirmarea celulelor mezoteliale tipice din peretele chistului. Considerăm că lipsa confirmării celulelor mezoteliale evidente din punct de vedere histologic în peretele chistului nu infirmă scenariul nostru sugerat, având în vedere dificultatea confirmării constatărilor histologice.
Antecedentele de multiple intervenții chirurgicale abdominale și o secreție crescută de hormoni sexuali în timpul sarcinii nu sunt specifice acestui pacient. Nu știm de ce acest chist de incluziune a prezentat o creștere rapidă. Un motiv posibil este acela că laparotomia în timpul sarcinii ar fi putut provoca o inflamație suplimentară la fața locului, crescând și mai mult tensiunea țesutului înconjurător și sporind producția de lichid. Cu toate acestea, chiar dacă acesta ar fi fost cazul, laparotomia ar fi rămas inevitabilă, chiar dacă în cele din urmă poate duce la laparotomie de sondaj. Constatările bazate pe un singur caz nu pot duce la o concluzie. Cu toate acestea, sugerăm că chistul de incluziune peritoneală ar trebui luat în considerare în diagnosticul diferențial al unei mase pelviene cu creștere rapidă în timpul sarcinii, în special atunci când pacienta are un risc asociat, cum ar fi un istoric de intervenții chirurgicale abdominale multiple sau laparotomie în timpul sarcinii.
Consimțământ
Consimțământul informat al pacientei a fost obținut pentru raportare. Anonimatul pacientului este păstrat.
Conflicte de interese
Autorii declară că nu există conflicte de interese.
.