Abstract
Descrevemos um paciente com tumores císticos bilaterais da pélvis. A esquerda cresceu rapidamente durante a gravidez e combinada com a direita, cujo curso clínico tornou o diagnóstico difícil. Uma mulher grávida com história de laparotomia foi-nos encaminhada devido a suspeita de cistos pélvicos bilaterais. O cisto do lado esquerdo cresceu rapidamente até 27 cm de diâmetro e fundiu-se com o cisto direito, formando um grande cisto que ocupava toda a cavidade pélvica no terceiro trimestre. Considerando esse rápido crescimento, a cesárea e a ressecção do cisto foram realizadas na 37ª semana. O cisto ressecado consistiu de dois componentes: um grande cisto unilocular contendo líquido seroso e um cisto multilocular sugestivo de cisto mucinoso ovariano no ovário direito. A parede do primeiro apresentava grande falta de epitélio de revestimento, mas era parcialmente contínua com o epitélio mucinoso do segundo. Imuno-histoquímica, os receptores de estrogênio e progesterona foram focalmente positivos na parede do cisto, sugerindo que as hormonas sexuais associadas à gravidez podem ter contribuído para o rápido crescimento do cisto. Diagnosticamos esta condição como uma marginação peritoneal do cisto de inclusão com um cistadenoma mucinoso ovariano direito. O cisto de inclusão peritoneal deve ser considerado no diagnóstico diferencial de uma massa pélvica em rápido crescimento durante a gravidez.
1. Introdução
Tumores císticos grandes da pélvis durante a gravidez raramente são observados . O tratamento de grandes tumores císticos da pélvis durante a gravidez é um desafio. Cistos de crescimento rápido com imagens e marcadores séricos indicativos de tumores malignos dos ovários geralmente levam os obstetras/ginecologistas a realizar a cirurgia durante a gravidez, enquanto que apenas o crescimento rápido pode fazê-los hesitar em fazê-lo, uma vez que a cirurgia durante a gravidez frequentemente resulta em parto prematuro .
Um cisto de inclusão refere-se à inclusão de líquido seroso na cavidade peritoneal fechada. Laparotomia, endometriose e infecção abdominal têm sido relatadas como causas deste cisto. Os cistos ocorrem com maior freqüência em pacientes com menos de 50 anos de idade (92%; 23/25) . Além disso, foi relatado que um agonista hormonal liberador de gonadotropina e contraceptivos orais diminuíram seu tamanho, sugerindo que os hormônios sexuais podem promover secreção de líquidos, aumentando assim o cisto de inclusão. Ao nosso conhecimento, houve apenas alguns relatos de quistos de inclusão durante a gravidez. Além disso, não houve relato prévio de um cisto de inclusão pélvica de crescimento rápido durante a gravidez.
Tivemos um caso de tumor cístico pélvico de crescimento rápido durante a gravidez. Especulamos que o cisto de inclusão peritoneal tenha crescido rapidamente durante a gravidez sob os hormônios sexuais associados à gravidez.
2. Relato de Caso
Uma mulher grávida de 24 anos (G2P1) foi encaminhada para nós devido a suspeita de cistos ovarianos bilaterais na 8ª semana de gestação. Ela havia sido submetida a cistectomia ovariana duas vezes sob cirurgia aberta: cistectomia ovariana esquerda e direita para teratoma cístico maduro e cistadenoma mucinoso, respectivamente. Ela não tinha historial médico adicional ou historial médico familiar. A ecografia transvaginal e a ressonância magnética (RM) (Figuras 1(a) e 1(b)) revelaram dois quistos pélvicos. O cisto unilocular do lado esquerdo tinha 9 cm de diâmetro. O cisto multilocular do lado direito tinha 5 cm de diâmetro. Diagnosticamos esta condição como cistos ovarianos bilaterais.
Embora os níveis séricos dos marcadores tumorais (CA125, CA19-9 e CEA) fossem normais para uma gestante, considerando o grande tamanho do cisto, foi tentada a ressecção do cisto com 14 semanas; entretanto, foi convertido para laparotomia de sonda. A adesão marcada ao redor dos cistos, útero posterior e bolsa de Douglas impossibilitou a ressecção do cisto, uma vez que a adesiólise extensa pode causar lesão uterina e também contrações uterinas após a cirurgia. Os exames grosseiros não revelaram lesões metastáticas ou inchaço dos gânglios linfáticos. A citologia do líquido abdominal não revelou células malignas.
Na 32ª semana de gestação, a RM revelou que o tamanho do cisto do lado esquerdo tinha aumentado para 27 cm de diâmetro (Figuras 1(c) e 1(d)), embora ela estivesse assintomática. Como mostrado na Figura 1(c), o cisto multilocular do lado direito tornou-se muito próximo do cisto monocítico esquerdo. Nesta fase, o grande cisto monocítico esquerdo parecia fundir-se com o menor cisto multilocular direito, formando um grande cisto ocupando toda a cavidade pélvica, o que foi posteriormente confirmado por achados laparoscópicos.
Este grande cisto não mostrou crescimento de partes sólidas ou papilares. Os níveis séricos dos marcadores tumorais permaneceram normais. Tumor maligno dos ovários não pôde ser descartado, mas foi considerado menos provável. Pesaram-se os méritos e deméritos entre uma relaparotomia para ressecção do tumor durante a gravidez e uma abordagem de espera e observação durante várias semanas; a primeira provavelmente exigirá uma extensa adesiólise e pode causar um parto prematuro. Decidimos pela última estratégia, uma vez que a ressecção deve ser realizada no caso de um aumento de tamanho ou imagens indicativas de malignidade. O feto normalmente se desenvolveu sem restrição de crescimento fetal.
Secção cesariana e ressecção tumoral foram realizadas com 37+4 semanas de gestação, produzindo 3.012-g de bebê do sexo masculino com escore Apgar 8/9 a 1/5 minutos, respectivamente. O lactente não apresentou anomalias congénitas. Após a realização da cesárea, rompemos a parede deste grande cisto, com cuidado para evitar que o conteúdo do cisto entrasse na cavidade abdominal. Uma grande quantidade de líquido seroso foi drenada. Este grande cisto era um cisto multicístico (5 cm), considerado como o cisto ovariano multicístico direito que tinha sido observado desde o primeiro trimestre. A parede do cisto grande mostrou marcada aderência à cavidade periférica peritoneal. Ressecamos o mais possível junto com a salpingo-oophorectomia direita (Figuras 2(a) e 2(b)). O ovário esquerdo era macroscopicamente normal e, portanto, não havia evidência do tumor ovariano esquerdo. O tumor ressecado consistia de um grande cisto unilocular com líquido seroso e um cistoadenoma mucinoso (Figuras 3(a) e 3(c)). Na primeira, o epitélio de revestimento estava ausente em muitas partes (Figura 3(b)) e o epitélio mucinoso foi ocasionalmente encontrado em continuidade com a parede do cisto da segunda (cistoadenoma do ovário direito). Não foram encontradas células malignas no espécime ressecado. A imunoistoquímica revelou uma coloração focalmente positiva para os receptores de estrogênio e progesterona na parede do cisto ressecado (Figuras 3(d) e 3(e)). Aos 12 meses após o parto, o ovário esquerdo permaneceu normal e o cisto de retenção não voltou a ocorrer. Um consentimento informado para este relato foi obtido desta paciente.
(a)
(b)
(a)
(b)
Intra-achados operatórios durante a cesárea (SC) e ressecção tumoral na 37ª semana de gestação. (a) O cisto grande (seta) está nos lados dorsal e caudal do útero (estrela) após a cesariana. (b) A parede do cisto grande (seta) é adjacente ao tumor do ovário multicístico direito (ponta de seta). Ressecamos a adnexa direita e uma parte da parede do cisto. A parede do grande cisto era grosseira e fraca, sugestiva de degeneração. Útero (setas duplas).
3. Discussão
Aqui, relatamos cistos pélvicos bilaterais, nos quais o esquerdo cresceu rapidamente durante a gravidez e se fundiu com o tumor cístico direito. O exame histológico revelou um grande cisto contendo líquido seroso e um cistadenoma mucinoso, com ambos não apresentando células malignas. Para explicar a evolução clínica e histogênese deste tumor, especulamos da seguinte forma: originalmente, havia um cisto seroso esquerdo (9 cm) (possivelmente um cisto de inclusão) e um cisto mucinoso ovariano direito (5 cm). O primeiro cisto de inclusão fundiu-se com o segundo (um cisto mucinoso), resultando neste tumor composto único.
Cistos de inclusão podem ser formados da seguinte forma: uma cavidade fechada é formada após cirurgia abdominal ou pélvica ou sua inflamação, o líquido é secretado da superfície ovariana ou da parede do cisto, e a produção de líquido aumenta, excedendo sua absorção, levando a um grande cisto contendo líquido. No presente caso, um cisto de inclusão pode ter se desenvolvido em um espaço criado pelas duas cirurgias anteriores. Este cisto, tendo tido 9 cm de diâmetro no primeiro trimestre, aumentou de tamanho com a progressão da gestação, possivelmente relacionado ao aumento da secreção de hormônio sexual durante a gestação. A parede deste cisto de inclusão foi positiva para os receptores de estrogênio e progesterona e, portanto, a produção de líquidos pode ter aumentado. Durante a progressão do cisto, pode ter envolvido o cistadenoma mucinoso ovariano direito pré-existente. Assim, isto resultou em um tumor composto constituído por um grande cisto seroso (cisto de inclusão) e um cisto mucinoso (ovário direito) (Figura 4). O epitélio da superfície ovariana, desenvolvendo-se em um cisto de inclusão, também pode ter secretado fluido na cavidade fechada do cisto de inclusão. Esta progressão pode explicar o presente curso clínico.
Apresentação esquemática da ampliação do cisto de inclusão. (a) Com 9 semanas, o cisto mucinoso direito e o cisto esquerdo (posteriormente diagnosticado como um cisto de inclusão) existiam independentemente. (b) Durante a progressão da gestação, o cisto de inclusão tornou-se maior. O cisto ovariano direito e o cisto de inclusão tornaram-se próximos. (c) Finalmente, o cisto ovariano direito foi envolvido no cisto de inclusão. As células produtoras de mucina foram observadas principalmente no lado próximo do cisto ovariano direito. A parede do cisto de inclusão foi amplamente destruída devido à inflamação, o que dificultou a realização de um exame histológico detalhado, como a confirmação de células mesoteliais na parede do cisto de inclusão.
Uma inconsistência com este cenário proposto pode ser que não pudéssemos detectar células mesoteliais típicas na cavidade do cisto. A cavidade do cisto foi parcialmente coberta por células produtoras de mucina. Isto pode ter resultado da incorporação de células produtoras de mucina com o grande cisto de inclusão durante a fusão das duas massas. A aderência da grande parede do cisto foi marcada e, portanto, algumas de suas partes não puderam ser removidas. Isto pode ter tornado difícil a confirmação de células mesoteliais típicas na parede do cisto. Acreditamos que a falta de confirmação das células mesoteliais histologicamente evidentes na parede do cisto não refuta nosso cenário sugerido, considerando a dificuldade de confirmar os achados histológicos.
Um histórico de múltiplas cirurgias abdominais e um aumento da secreção de hormônios sexuais durante a gravidez não são específicos para esta paciente. Não sabemos porque este cisto de inclusão mostrou rápido crescimento. Uma razão possível é que a laparotomia durante a gravidez pode ter causado inflamação adicional no local, aumentando ainda mais a tensão do tecido circundante e aumentando a produção de líquidos. No entanto, mesmo se este fosse o caso, a laparotomia permaneceria inevitável, embora possa eventualmente levar a uma laparotomia de sonda. Descobertas baseadas em um único caso não podem levar a uma conclusão. No entanto, sugerimos que o cisto de inclusão peritoneal deve ser considerado no diagnóstico diferencial de uma massa pélvica em rápido crescimento durante a gravidez, especialmente quando a paciente tem um risco associado, como uma história de múltiplas cirurgias abdominais ou laparotomia durante a gravidez.
Consentimento
Foram obtidos os consentimentos da paciente para o relato. O anonimato da paciente é preservado.
Conflito de interesses
Os autores não declaram conflito de interesses.